自闭症诊断边缘的孩子-社交、想象力、沟通及重复行为方面的差异

时间:2007-03-07 17:10 来源: 作者: 点击:

出处:Barrett S, Prior M, Manjiviona J. Children on the borderlands of autism: differential characteristics in social, imaginative, communicative and repetitive behaviour domains. Autism. 2004;8:61-87.

编译:萧小菁

自闭症孩子在社交互动、沟通、固执性与重复行为上有很大的歧异性,这可能意味着典型自闭症与其它较轻微症状的孩子间缺乏明显的区隔,这使得在自闭症边缘的诊断常会模拟两可且有困难。发展性语言障碍(developmental language disorders)孩子是与自闭症孩子重迭的族群之一,多数自闭症孩童在两岁时的语言障碍尤其明显,也常是家长的主诉之一。Mahoney等人(1998)发现,对区分自闭症与其它广泛性发展障碍并无”黄金标准”,且有很高比例的诊断误差,Tager-Flusberg (2003)认为依据语言特质并不能有效的区别自闭症与发展性语言障碍孩童。这些研究显示,的确需要进一步研究去探讨这些诊断的特质,并经将现行诊断与分类系统更精致化。

沟通障碍加上一些类似自闭症的语言特征也常出现在学习障碍孩子上。其特征很广,常见的是不明原因的在语言或沟通能力上有明显困难,例如在理解口语问题,尤其是问句及非字面意思(non-literal)沟通、沟通技巧不佳、重复的问句等特质上与自闭症孩童很类似。依据DSM-IV自闭症孩童在社交互动、局限及重复的行为以及语言沟通上有障碍,然而学习障碍的孩子在社交上也会出现困难,也会出现退缩行为及冲动控制不佳等行为。他们常不被同侪接受、较少有朋友、与父母游戏时较少主动。

先前研究常以自闭症孩童与学习障碍孩童做比较,典型上这两群孩子在社交行为、想象性活动、重复或固执行为、沟通等向度上可以被明显区分,然而,在自闭症与学习障碍诊断边缘的孩子常会有鉴别诊断上的困难,这包括了有自闭行为特征的语言障碍孩童以及自闭症状较轻微的孩童,尤其在更小的孩童上鉴别诊断时会更有困难。然而,区别自闭症与学习障碍在介入与研究领域中都很重要,例如学习障碍孩童常在研究自闭症之”心智理论(theory of mind)”上作为控制组,因为这两组孩童在行为上的表现是不同的,但是此假设需要验证。

此研究的目的是
1. 调查一群有自闭特质的孩子,比较诊断为自闭症与语言障碍孩童的自闭特质

2. 就由四个方向的行为(包括社交行为、想象活动、重复行为与沟通能力)研究哪些特质可以区分两组孩童;研究假设自闭组孩童有较多社交互动上的障碍、较多想象能力上的障碍、较多重复行为与较多语用障碍(pragmatic language),同时也假设某一面向有障碍,在另一面向也会比较有障碍。此外,老师与家长对孩童行为的评量也假设有正相关。
在此研究中的诊断为自闭症或学习障碍的孩童都有些自闭行为特质,两组同时接受行为、认知、语言以及游戏观察的评估,经由群族分析(cluster analyses)来看到底哪些参与者可以明显被区分为自闭症组或学习障碍组,或依据行为、沟通、认知特质可以区分出更适当的组别。

3. 经由临床诊断来比较这些群族的参与者的特质

方法
参与者
自闭症的诊断是依据DSM-IV诊断标准,学习障碍诊断是语言治疗师依据孩童的语言接受能力、语言结构以及对话中语言的运用等正式与非正式评估,确认为有明显的沟通障碍之学习障碍孩童

37位孩童参与此研究,5位女生与32位男生,年龄范围在4岁到7岁11个月(平均5.5岁),所有的孩子都会讲短词或短句,除了一位4.5岁的男生。

22位孩子诊断为自闭症(其中2位是亚斯博格症),15位诊断为学习障碍(10位是语言接受与表达混合型障碍,4位沟通障碍 NOS,1位语言表达障碍)。

资料收集:由35位孩童的父母及34位孩 童的 老师填写问卷,两组各有一个孩童因为失联其资料未收集到。老师包括了18位幼儿园老师、11位小学老师、3位特教老师。老师认识孩童平均为12个月。资料收集之研究者不清楚孩童诊断。父母与老师分别透过邮寄方式填写问卷,问卷包括Children’s Communication Checklist (CCC, Bishop, 1998)、Autism Screening Questionnaire(ASQ, Berument et al., 1999)、Repetitive Behaviours Questionnaire(RBQ, Turner, 1995)。CCC测验分数越高,沟通障碍越少;ASQ与RBQ分数越高重复行为越多或越严重。

每位孩童的结构化游戏评估,都经录像,这些评估至少包括25分钟自闭症及沟通障碍孩童与有工作经验的研究者互动,反应及配合度较差的孩子录像时间较短。每个孩子依序会看到五组玩具,一次一组间格4分钟以标准化的方式放置在桌上,直到孩子不玩超过1分钟的时间,在最后五分钟,孩子被邀请选择一个玩具玩,如果孩子没有做决定,研究者会挑先前他们最感兴趣的玩具给他们玩。在游戏评估过程中,研究者会以语言及手势出现五次”看”的指示,看着并指向墙上鲜艳的海报,如果孩子的注意力没有被吸引过去,研究者会再做一次。另外,研究者会做五次口语及手势要求孩子”递玩具”、”捡玩具”或”坐下”,如果孩子没反应,研究者会再做两次。此外,研究者会试图与孩子轮流玩或互动至少两次,轮到研究者时,研究者会暂停来看孩子的反应。玩具类型涵盖各发展范围,有些可以诱发想象玩法、有些需要轮流玩、也有些需要大人帮忙(例如盖子转太紧,孩子打不开)。研究者依据这些行为类别作频率的纪录,不同研究者的归类已经过施测者间信度验证(inter-rater reliability coefficients .88~1.00)。此外,将社交行为分三类(社交行为、相互协调注意力、行为调节),进一步依孩子是主动者(initiator)还是反应者(responder)再分两类。因此,每一个行为可分成六类。

孩童的智力测验是透过WPPSI-R或WSIC-III取得,所有孩子的总智商(FIQ)平均是84 (SD=14.2),语言智商(VIQ)79 (SD=14.9),操作智商(PIQ)94 (SD=14.8)。

资料分析
由于此研究样本数小,因此合并采用效应值来协助数据的解释(效应值的算法依据Cohen,1988的公式 ; ES为0.10为小的效应值,0.25为中,0.4为大的效应值)。两组孩童的年龄、语言及操作智商均无显著差异。相关性分析部分,相关系数0.5称为高度相关,0.3-0.5为中度,0.3以下为轻度相关。由于ASQ问卷与CCC问卷的高度相关性,而ASQ在社交行为的测验较为完整,因此采用ASQ问卷分数做社交行为之进一步分析。而重复行为部分是以RBQ问卷总分与其它重复行为测验显著相关且涵盖的重复行为最广,因此,以RBQ总分作为重复行为的进一步分析。在CCC问卷中的语用分项中与ASQ的语言/沟通能力有中度到强烈的相关,且因分项有最好的信效度,因此采用CCC的语用分测验分数作进一步分析。

两组参与者不同分项行为分数的相关性结果显示,在社交互动或语言运用障碍越多的孩子,有越多的重复行为,父母填答的社交互动与语言运用有中度相关,表示社交障碍与语言运用障碍是有关的,但是在老师填答的问卷上却没有显著相关性。

组别比较
两组父母填答的重复行为有显著差异(效应值为0.37),而在老师填答的重复行为效应值高达1.15,语言运用能力之效应值达0.64,如所预期的自闭症孩童的社交互动行为较差、重复行为较多,语言运用能力较差。

游戏评估
经过Mann-Whitney U 检定功能性游戏与假扮性游戏都与社交行为有正相关 验,两组在功能性游戏与启始相互协调注意力上有明显差异,学习障碍孩子这些行为明显较多。
利用探索性集群分析(exploratory cluster analyses)来分析VIQ、PIQ与父母填答问卷及六个游戏特质等变项,排除了缺失资料的个案,有29个参与者数据进入集群分析,利用SPSS K-means将族群分成2、3、4及5群,结果发现,分两群时有两组,A组有13位,孩童表现为低VIQ及低PIQ,B组有16位,孩童社交互动差、重复行为多、语言运用差,而A、B两组在游戏的特质上没有差异,且这两个族群与临床诊断无相关。
分成三群的结果可能最有利于解释自闭症诊断边缘孩童的表现,其中A组有9位,B组13位、C组13位,三组在游戏特质上没有差异,经过Tukey’s Honestly Significant Difference比较三组的特质,B组有最高的VIQ与PIQ,可被认为是高功能组(high-functioning),C组孩童的VIQ与PIQ最低,是低功能组,A组在VIQ与PIQ分数上有明显的落差,是学习障碍孩童的特质。在问卷结果部分,A组在社会互动上与重复行为上分数较低,而在语言运用能力上分数最高,这像是学习障碍孩童的特质;C组在社交互动上较有问题,且有较多重复行为,及较多语言运用障碍,因此C组低功能组,是被父母认为最有自闭特质的一群;B组,高功能组,介于其余两者之间,但只有在语言运用能力上显著与B、C组不同。

族群特质与临床诊断的相互关系显示,LD组有一半的人在分在A组,其余的分散在B组与C组,因此, A组的主要成员是来自于LD组,这与组A的自闭特质较少且智商表现特质较为一致。高功能组-B组的主要成员是类自闭症孩童,有3个诊断为高功能自闭症,1个亚斯博格症,一个智商为120的自闭症,这一组可称为高功能自闭症组。半数以上的自闭症是在低功能-C组,主要是诊断为类自闭症,但有一个亚斯博格症与高功能自闭症孩童也分到此组,原因是智力测验结果落在边缘且在游戏评估阶段不配合。

讨论
两群参与者一些行为特质上的确有不同,自闭症组在游戏时之启始相互协调注意力(initiated joint attention)能力比学习障碍组明显较少,其它社交行为差异也如预期,自闭症孩童组较差,但未达统计显著差异。自闭症孩童明显参与较少想象性游戏(包括功能性游戏与假扮游戏),不过只有在功能性游戏组有达显著差异,此结果支持了自闭症组在想象性游戏上明显比学习障碍组孩童差。

依据父母及老师填答问卷结果,自闭症孩童组有较多、较严重的重复行为,在老师填答的问卷达到大的效应值,且有较低的语言运用能力,但只有在老师填答问卷上有显著差异。

两个探索性集群分析显示,将所有参与者分为两组,可分为高功能组与低功能组-低VIQ与PIQ、重复行为多,人际互动与语言运用较有困难。三组之族群分析,从结果显示,可能可以协助在自闭症与学习障碍诊断之间的诊断差异,两组在相互协调注意力明显有差异,尤其是启始相互协调注意力上,而此障碍是社交互动障碍上之表达的问题,而非社会行为问题,例如自闭症孩童用原始命令(protoimperative)的沟通手势或口语来表达需求,但很少用陈述(protodeclarative)的手势来表达兴趣或使用相互协调注意力。自闭症孩童的沟通行为偏向行为调节或以需求为基础,很少是以社交分享为目的。

自闭症孩童在社交行为上的结果与先前文献不一致,这也让作者质疑DSM-4与ICD-10区分类自闭症与学习障碍孩童上过度强调社交互动上的障碍,在某些社交行为上也许是,但不足以区分自闭症与有行为问题的学习障碍,因学习障碍孩童也会经验到社交上的困难,尤其是语言运用有障碍的孩子。除了相互协调注意力外的社交行为,并不足以区分自闭症孩童及症状边缘的学习障碍孩童。

此研究游戏评估是高度结构化的游戏活动、一对一大人与小孩互动的情境,要求孩子在坐姿下活动,先前研究发现自闭症孩童在结构化环境下较会启始社交互动,会表现出较适切的社交行为。此研究结果虽与预期不同,但也反映了这样的结构化情境可以促进自闭症孩子的最佳游戏表现。自闭症孩童在功能性游戏上的显著差异与他们在创造性、想象性游戏上的障碍有关,而不是在假装(pretending)上有困难。这个问题可能是一般类化能力的问题,包括产生游戏计划(play schemata)上。此研究结果发现,自闭症孩子与学习障碍孩子在假扮性游戏及功能性游戏上无显著差异,表示假扮性游戏不是区分两组的特征之一,尤其是区分轻微的自闭症孩童与有行为问题的学习障碍孩童。

两组孩童在重复性、固执行为上有显著差异,自闭症孩童明显较多固执行为,这显示重复行为可作为一个区别两组的因子,然而在游戏评估中,孩子较少出现重复行为,这与评估时的高度结构环境有关,因此,环境的结构化可能可以协助孩子降低环境复杂度与不确定性,进而减少重复性行为。

两组孩童均在语言运用上有困难,但只有在老师填答的问卷上两组有显著差异, 家长与 老师之间评分的差异反映了在学校沟通需求的复杂度与不确定性,语言运用的困难在家中熟悉的互动模式下较少出现,此外,家长会采用调整策略来帮助孩子的沟通,因此会影响在家中的沟通能力需求。

此研究欲探索自闭症与学习障碍孩童差异的可能特质,经过集群分析,找出三组其特质分别是:低功能自闭症组、高功能自闭症(或亚斯博格症)、及语言障碍,集群分析显示组别与VIQ、PIQ有明显相关,这与先前自闭症分类的研究结果类似,认知功能上的差异是最有利于其它因子来做鉴别诊断。此外,这三个族群在社交互动、重复行为及语言运用能力障碍的程度也有所不同,学习障碍组在这些能力上的困难最少,而另两组则是在智商测验的结果有差异,而非行为表现。

研究限制
样本数少,使得统计检定力不足,且难以概化。
类自闭症与学习障碍孩童是两群异质性高的族群,各有各自的次类别,在沟通障碍中,孩童有语言运用的困难与社交特质等行为是最像自闭症孩童的。自闭症孩童与学习障碍孩童各自都包含不同年龄、发展程度、智商表现、及严重程度不同。将这些异质性高的孩子放在一起,可能会降低此研究侦测组间差异的可能性,然而,若针对幼小孩童,样本收集上的障碍也会导致组间比较上的困难。未来研究应增加样本数。

结论与未来研究建议
此研究发现,语言障碍与自闭症之间有一些可能的区别,但没有明显的差别(sharp distinction),有些孩子的确介于两者之间,而不能用现有的诊断名词归类。此研究结果与自闭症的诊断是在社交互动、沟通及重复行为的严重程度不一的光谱线概念是一致的,因此,对自闭症边缘孩童的诊断仍需是持续的而非绝对,或归类在语言发展障碍中。